肌张力障碍脑深部电刺激中的嗓音与言语:一项回顾性研究、系统综述与荟萃分析

Voice and Speech in Deep Brain Stimulation in Dystonia: A Retrospective Study, Systematic Review, and Meta-Analysis

作者信息Ian O Bledsoe, Nutan Sharma, Marta San Luciano, Jill L Ostrem, Nicole E Buie, Gaia Arno, Mikayla Day, Kristina Simonyan
PMID42261001
发布时间2026-06-08
DOI10.1002/mds.70362

实验完整度

高

含183例患者回顾性队列、术前视频评估和BFMDRS评分,系统综述20项研究,荟萃分析9项研究,具备多层级验证。

主要模型

肌张力障碍患者接受DBS的回顾性队列(UCSF和MGB,2004-2024年) 系统综述纳入的20项已发表研究 荟萃分析纳入的9项报告BFMDRS言语和吞咽子评分的研究

重点核对

回顾性队列:34例术前嗓音和言语异常患者,最终纳入24例进行BFMDRS言语和吞咽及言语残疾子评分分析 BFMDRS言语和吞咽子评分在DBS术前与术后12个月比较 系统综述:20项研究,提取DBS前后或DBS ON/OFF的言语指标 荟萃分析:9项研究,随机效应模型,Cohen's d,比较DBS前后BFMDRS言语和吞咽子评分 DBS靶点:20例双侧GPi,2例双侧STN,1例双侧丘脑,1例单侧左侧GPi

摘要

背景:关于肌张力障碍患者脑深部电刺激(DBS)后嗓音和言语异常及其变化的研究相对较少。目的:确定接受DBS的肌张力障碍患者中言语异常(包括喉部肌张力障碍)的发生率,并描述其对这种神经外科神经调控的反应。方法:完成了一项三部分研究,包括回顾性分析、系统文献综述和荟萃分析。回顾性研究纳入了2004年至2024年间在麻省总医院和加利福尼亚大学旧金山分校接受DBS的肌张力障碍患者。将术前存在嗓音和言语异常的患者按改变类型及对DBS的反应进行分组,并使用Burke-Fahn-Marsden肌张力障碍评定量表(BFMDRS)的言语和吞咽子评分进行评估。对DBS治疗肌张力障碍中嗓音和言语结局的研究进行了系统文献综述。对报告DBS前后BFM言语和吞咽子评分的研究进行了荟萃分析。结果:183名参与者因肌张力障碍接受了DBS,其中34名(18.6%)存在基线嗓音和言语异常。在孤立性(而非合并性)肌张力障碍中,BFMDRS言语和吞咽子评分随DBS改善,主要由两个亚组驱动。系统文献综述纳入了20项研究。大多数纳入的言语指标在DBS后无变化;较少数显示改善或恶化。荟萃分析纳入了9项报告DBS前后BFMDRS言语和吞咽子评分的研究,结果显示DBS后改善。结论:关于肌张力障碍中言语对DBS反应的数据不一,尽管言语恶化似乎罕见。

实验结论

提炼研究问题、关键发现与证据,快速把握文章的核心贡献。

研究问题
接受DBS的肌张力障碍患者中嗓音和言语异常的发生率如何,以及这些异常对DBS的反应如何?
核心机制
DBS可能改善孤立性肌张力障碍患者的BFMDRS言语和吞咽子评分,但改善主要由LD+颌/口颊舌肌张力障碍亚组驱动;合并性肌张力障碍中无显著改善。
主要证据
回顾性队列显示孤立性肌张力障碍组BFMDRS言语和吞咽子评分显著改善(F1,9=9.049, P=0.015),但排除LD+颌/口颊舌肌张力障碍亚组后无显著改善;荟萃分析9项研究显示DBS后BFMDRS言语和吞咽子评分显著降低(Cohen's d=-0.85, P<0.001)。
研究意义
研究提示肌张力障碍DBS后言语恶化罕见,但数据混合;需要前瞻性系统评估以更好理解不同言语异常、基因型和表型对DBS的反应。

研究路径

按研究推进顺序梳理实验设计、验证步骤与关键观察。

1

回顾性队列构建与术前言语异常分类

确定肌张力障碍患者接受DBS的术前嗓音和言语异常发生率及类型。

对2004-2024年间UCSF和MGB接受DBS的183例肌张力障碍患者进行回顾性分析,筛选有术前BFMDRS评估的患者,通过术前视频和病历回顾将言语异常分类为LD、颌/口颊舌肌张力障碍相关、混合型或其他构音障碍。

2

DBS术后言语和吞咽子评分变化评估

评估DBS对术前言语异常患者BFMDRS言语和吞咽子评分及言语残疾子评分的影响。

比较术前与术后12个月BFMDRS言语和吞咽及言语残疾子评分,使用重复测量线性模型,以言语障碍类型和性别为组间因素,年龄为协变量。

3

系统文献综述

系统评价已发表的关于DBS治疗肌张力障碍后嗓音和言语变化的研究。

使用Covidence软件检索EMBASE、Medline、PubMed和PsychInfo数据库,筛选纳入标准的研究,提取研究设计、队列大小、人口学、DBS参数和言语数据,使用NIH/NHLBI质量评估工具评价质量。

4

荟萃分析

定量合并报告DBS前后BFMDRS言语和吞咽子评分的研究。

对系统综述中9项报告BFMDRS言语和吞咽子评分的研究进行随机效应模型荟萃分析,以术后为治疗组,术前为对照组,计算Cohen's d。

研究方法

按研究目的归类文中使用的方法,便于定位所需技术。

产品清单

实验环节名称品牌货号
Covidence系统综述软件Veritas Health Innovation--

关键环节

汇总复现实验时建议重点确认的条件及原文阅读提示。

环节核对要点
回顾性队列纳入
纳入2004-2024年UCSF和MGB接受DBS的肌张力障碍患者,排除继发性/获得性肌张力障碍
阅读提示:Methods中UCSF and MGB Combined Cohort Retrospective Review小节
术前言语异常评估
通过术前视频由三位评审者分类言语异常,缺乏视频者通过病历分类
阅读提示:Methods中UCSF and MGB Combined Cohort Retrospective Review小节
BFMDRS评分比较
术前与术后12个月BFMDRS言语和吞咽及言语残疾子评分,使用重复测量线性模型,显著性水平0.025
阅读提示:Methods中UCSF and MGB Combined Cohort Retrospective Review小节及Fig. 1
系统综述检索与筛选
关键词检索EMBASE、Medline、PubMed和PsychInfo,纳入标准包括队列>3例、包含嗓音/言语指标,最终纳入20项研究
阅读提示:Methods中Systematic Literature Review小节及Fig. 2A
荟萃分析
纳入9项报告DBS前后BFMDRS言语和吞咽子评分的研究,随机效应模型,Cohen's d,显著性水平0.05
阅读提示:Methods中Meta-Analysis小节及Table 3